目前全球每年约有1 500万早产儿出生,并且早产儿数量逐年增多[1]。国内早产儿发生率约7.1%,每年约有180万早产儿出生[2]。与足月儿比较,早产儿尤其是小于27周的早产儿遗留严重神经发育障碍的风险明显增高[3-4]。脑性瘫痪(cerebral palsy, CP)是常见的严重神经发育障碍。此外,早产儿发生精神发育迟滞、发育落后、运动协调障碍等疾病的风险也明显增高[5-7]。目前对高危儿神经发育结局的预测尚缺乏标准化的临床指南,主要通过病史、神经影像结果、各种形式的神经发育评估进行综合评判,但这些方法的预测效度异质性较大[8]。全身运动(general movements, GMs)评估是奥地利发育神经学家Prechtl教授建立的一种针对新生儿和小婴儿的新型神经运动评估工具,能敏感地提示特定脑损伤,并对CP等严重神经发育障碍作出早期预测[9-10]。
运动识别是通过计算机化的方法对肢体运动进行捕捉和分析,从而对运动成分进行持续追踪和定量评估。人们正在研究针对高危儿自发性全身运动的记录和分析方法。基于摄像机视频分析和身体佩戴小型运动传感器等方法较为多见[11-12],这些方法将肢体运动的动态过程记录为连续的时间序列数据,然后运用各种机器学习手段对运动数据进行分析和分类。本文对GMs评估方法进行总结,并对通过运动识别技术评估早产儿自发性全身运动的转化研究进行综述。
1 GMs质量评估 1.1 GMs概述及分类发育神经学研究表明婴儿早期就学会了如何使身体运动并与外界环境接触,胎儿、早产或足月新生儿以及生后数月小婴儿的自发性全身运动模式具有重要临床意义。Prechtl等[9]于上世纪90年代首次提出在人类发育早期存在一种自发的全身运动。GMs是最常见和最复杂的自发性运动模式,基于GMs的评估能对婴儿后期的神经发育结局尤其是运动结局作很好的预测。
正常GMs主要包括两大发育历程,扭动运动阶段和不安运动阶段[13]。扭动运动主要见于2月龄之内,动作小或者中等幅度,速度缓慢或中等,运动轨迹呈现椭圆体,给人扭动的印象[14];不安运动见于2~5月龄,是一种遍布全身的,运动加速度可变的各方向小幅度中速运动,出现的频率可随年龄的增长而改变,分为连续性不安运动、间歇性不安运动、偶发性不安运动[14]。当神经系统受损时GMs的质量发生改变。扭动运动阶段的异常包括单调性GMs(poor repertoire GMs, PR),痉挛-同步性GMs(cramped-synchronised GMs, CS),混乱性GMs(chaotic GMs, Ch);不安运动阶段的异常包括不安运动缺乏(absence of fidgety movements, F-)和异常性不安运动(abnormal fidgety movements, AF)。其中CS是指全身运动僵硬,失去流畅性,所有肢体几乎同时收缩和放松。连续一致的CS和F-可以用来预测痉挛型CP[15-16]。
1.2 GMs评估方法、预测效度及缺点对GMs进行分析评估时,评估者需采用视觉Gestalt知觉,对已摄录的GMs录像进行回放,首先区分出正常GMs和异常GMs,如属异常GMs,需进一步分类。GMs已广泛应用于临床高危儿评估,能对CP等严重神经发育障碍作出可靠预测。Burger等[17]对17篇有关不安运动阶段GMs预测效度的研究进行综述,显示对矫正年龄8~20周婴儿进行不安运动的评估,对婴儿神经发育结局的预测敏感度可达92%,特异度达82%。Bosanquet等[18]研究显示,GMs对高危儿CP预测敏感度为98%、特异度为91%,而颅脑超声对CP预测的敏感度为74%、特异度92%,神经学评估的预测敏感度为88%、特异度为87%。
GMs质量评估采用视觉Gestalt知觉进行运动模式识别,对运动模式进行定性分析,评估者需经过严格培训方可获得评估资格[19]。而且GMs结果需要另外一名有经验的评估者核实。因此GMs质量评估的临床应用受到一定限制,亟需一种更加简便的运动识别技术以早期识别可能遗留神经发育障碍的高危儿。近年来,为了克服视觉Gestalt知觉评估的主观性,针对全身运动的多种运动识别技术正在被探索和研究。
2 运动识别技术分类及优缺点 2.1 运动识别技术分类运动识别技术主要分为两大类,间接传感技术和直接传感技术。基于间接传感技术的设备属集成设备,是与评估环境融为一体的,如摄像机视频分析法[20]、基于三维运动的捕捉系统[21]及微软体感系统[22-23]。基于直接传感技术的设备是将硬件直接连接到受试者肢体,如给予研究对象肢体佩戴加速度传感器或电磁追踪传感器等[24-25]。两种技术均可将动态运动数据捕捉为时间-序列数据,但根据传感模式的不同,这些捕捉数据在时间和空间分辨率存在差异。考虑到新生儿身长、脆弱性等问题,这些技术在新生儿及小婴儿自发性全身运动评估中的应用仍具有较大挑战。此外这些运动识别技术必须足够敏感和可靠,以探测出自发性全身运动中细微的变化,从而为临床诊断提供基础。
2.2 运动识别技术优缺点运动识别的目的是对运动进行自动检测和分类评估,以探测异常运动模式。基于间接传感技术和直接传感技术的设备均可对四肢的自发运动进行捕捉。表 1对间接传感技术和直接传感技术的优缺点进行了总结[20-25]。
基于间接传感技术的婴儿运动评估设备主要包括三维运动捕捉系统和摄像机视频分析。高端摄像机可以提供非常精准的三维运动追踪以及较高的时间和空间分辨率,但因其成本高,目前主要用于研究,尚未应用于临床。三维运动捕捉系统需在研究对象四肢安放特定标记物。Meinecke等[21]通过三维运动捕捉系统对15例健康足月儿和7例高危早产儿进行了自发运动分析,对运动轨迹提取了53个参数,通过聚类分析筛选出8个特征性参数,包括双足运动速度的偏态系数、足间运动加速度的交叉相关性、双足相同运动轨迹的频率及相同运动速度的频率等,基于这些参数建模对健康儿和脑瘫高危儿进行运动模式分类,随访至2岁并与临床诊断的CP相比较,其预测敏感度为100%,特异度为70%。东京大学Kanemaru等[26]也通过类似方法对矫正龄36~44周的124例早产儿行三维运动捕捉,并提取了四肢平均运动速度、平均运动量及加速度峰值三个特征参数,随访至3岁,将发育商水平分为正常组、边缘水平组、运动落后组,结果显示运动落后组的四肢平均运动速度和运动量较正常组明显降低,而加速度峰值明显增高,并发现足月后仍表现为痉挛这一特征的早产儿发展为CP的风险很高[27]。三维摄像机比如微软体感摄像机尽管对婴儿全身运动分析具有很大潜力,但因其追踪系统的计算主要针对4岁以上儿童及成人设计,因此并不适用于小婴儿自发性全身运动评估[22]。
与三维运动捕捉系统相比,置于三脚架上的普通摄像机及常规的网络摄像头可以对小婴儿的自发运动进行无标记捕捉,成本低,系统设置简单,但因其时间和空间分辨率较低,限制了对运动成分的细节分析。此外,与专业运动捕捉系统相比,无标记捕捉数据不够精确,这将会导致在分析运动模式的细微差别时出现问题,如扭动运动阶段CS与PR这两种运动模式的区别,CS是运动僵硬的,四肢和躯干的肌肉几乎同时收缩和放松,而PR是整体运动顺序单调,运动的强度、力量、幅度缺乏变化性。连续一致的CS型GMs可以对痉挛型CP作出可靠预测,通过视觉Gestalt知觉CS较易辨别出来[15],但无标记捕捉对这两种异常运动模式的分辨有困难,可导致临床漏诊。挪威研究者Adde等[20]研发了一种先进的视频分析技术系统来定量和定性评估婴儿的自发性全身运动,并开发了全身运动工具箱(general movement toolbox, GMT)软件, 对不安运动阶段基于视频分析技术进行了可行性研究。GMT软件可以对录制视频回放并剪裁出分析所需部分,对运动图像进行计算、过滤,生成运动单位,提取和输出运动图像的定量特征性数据,最后得出运动量平均值、运动量标准差、质心运动标准差、速度标准差、加速度标准差5个量化指标对于鉴别正常与异常不安运动具有统计学意义,并且运动量标准差及质心运动的标准差越小,整体运动越具有变化性、复杂性及流畅性,是正常不安运动的体现;而不安运动缺乏的婴儿,运动数量形状不规则,质心运动占据空间大,运动量及质心运动的标准差大。Adde等[28]的进一步研究表明,对9~15周内两段运动录像进行分析对于鉴别正常与异常不安运动以及预测CP更准确。Valle等[29]通过GMT软件对75例足月健康婴儿不安运动阶段的两段运动录像进行分析,结果显示运动量标准差和质心运动标准差这两个特征参数可以反映正常性不安运动的运动特征,且可靠性高。Støen等[30]的最新研究表明,GMT对预测正常不安运动的灵敏度为90%、特异度为80%。Rahmati等[31]研究显示,通过视频分析技术对CP的预测效度与电磁跟踪系统同样准确。
3.2 基于直接传感技术的运动评估与间接传感技术相比,可穿戴运动传感器在临床研究中更为普遍,因其成本低、尺寸小、可靠性高等优点,更适用于小婴儿的自发性运动评估[32]。可穿戴运动传感器目前已应用于临床康复领域,如步态分析,以研究步态运动学及动力学,以及对CP患者及慢性病人运动活动监测等[33-36]。Vienne等[37]研究显示,基于惯性运动传感器的步态分析系统是通过惯性测试单位对步态量化,已应用于帕金森病、轻度认知障碍、脑性瘫痪、小脑萎缩等多种合并步态异常的神经障碍的评估中,但异质性较大,其实际临床应用受到了限制。Donath等[38]通过基于可移动惯性传感器的步态分析系统与机械静止跑步机同时采集的22例健康受试者的步速、步长、步幅、跨步时间等时空步态参数进行了对照研究,发现该系统除在斜率为0%的斜坡上步长与斜率为15%斜坡上跨步时间两个步态参数可靠性低外,余参数两设备均具有良好的一致性和可靠性。Spasojević等[39]采用基于加速度传感器的无线臂带设备对17例帕金森病患者的手臂和手部运动进行定量评估,并与16例健康受试者进行对照,提取了可以反映正常人群手臂及手部运动模式的7个特征参数,包括肌电信号绝对值、肌电信号方差和波形变化等,结果显示该设备可有效评估帕金森病患者的手臂及手部运动。
最近的一些研究也表明可穿戴加速度传感器与电磁跟踪系统成功地应用于早产儿自发性运动评估上。Waldmeier等[24]运用加速度运动传感器法对矫正龄40~44周和50~55周龄的22例健康小婴儿的运动模式进行分析,同时进行GMs质量评估,通过参数α描述两者的相关性,结果表明参数α可敏感地反映自发运动的变化性这一特征,并可用于评估神经成熟度。Heinze等[40]运用微量加速度计传感器法对19例健康足月儿和4例早产儿分别于生后1个月、3个月、5个月进行了自发运动模式分析,同时行GMs评估,提取了双足运动加速度的偏态系数、足间加速度的交互关联、肢端加速度的最大值、最小值等运动参数,并追踪随访至2岁,其预测CP的敏感度为100%,特异度为83%。Karch等[25]通过电磁跟踪系统对54例神经发育障碍高危儿和21例健康新生儿于矫正龄3个月时行运动模式分析,提取了四肢关节运动角度这一量化指标以反映正常婴儿运动变化的变异度,并根据其计算上肢刻板运动分数以对正常和异常运动模式进行分类,与随访追踪2年后临床诊断CP的比例相比较,上肢刻板运动分数对CP预测敏感度为90%,特异度为96%。法国神经发育学研究者Philippi等[41]对49例发育障碍高危早产儿和18例低危足月儿于矫正足月后3月龄行电磁追踪,并同时行临床GMs评估,通过运动模式对比分析,识别出三种与CP高度相关的异常运动形式:上肢的刻板重复运动,下肢的刻板踢腿运动,下肢的低幅低速运动,并根据上肢的刻板重复运动计算手臂刻板运动分数,通过这一指标建立了CP高风险运动模型,跟踪随访至2岁,其预测CP的敏感度为90%,特异度为95%,而同期GMs预测CP的敏感度为100%,特异度为79%。
4 展望脑发育受多种复杂因素影响,难以采用一种方法或技术预测早产儿是否遗留神经发育障碍,神经影像学、神经系统评估、GMs相结合可能提高神经发育障碍评估的阳性和阴性预测值。运动识别技术为客观评估新生儿和婴儿的运动质量提供了可行性,也有助于高危儿早期风险分级,从而及时早期干预以改善神经发育结局。但上述转化类研究均属小样本研究,缺乏统一的技术和应用标准,成本也比较昂贵,实际应用价值有待观察。
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